Ποιότητα ζωής παιδιών με ανεπάρκεια αυξητικής ορμόνης υπό αγωγή

Abstract

Objectives: The aims of this study were: (1) to investigate the psychometric properties of the Greek version of the QoLISSY questionnaire; (2) to describe the Health Related Quality of Life (HrQoL) of children and adolescents with Growth Hormone Deficiency (GHD) and to examine the effects of sociodemographic (i.e., patients' age, sex and family socioeconomic status) and clinical characteristics (i.e., degree of short stature and duration of treatment) on HrQoL from patients' and their parents' perspectives; (3) to evaluate the perception of children with Growth Hormone Deficiency (GHD) and their parents, regarding their current and future predicted height, as well as the modulating factors; (4) to investigate the relation between perceptions of height and psychosocial functioning in children with GHD.Materials and methods: The original European QoLISSY scales were translated into Greek following guidelines for linguistic validation and applied to 184 dyads of children 8 to 18 years-old and their parents, as well as to 14 parents of children 4 to 7 years-old in Greece. The field testing responses to the Greek version of QoLISSY were analyzed. Following the validation procedure, in order to evaluate children’s psychosocial functioning, 322 children and adolescents (219 boys) diagnosed with (isolated) GHD with no other underlying disease, treated with growth hormone, as well as one of their parents, were asked to complete the Greek version of the Quality of Life in Short Stature Youth (QoLISSY) questionnaire and the Silhouette Apperception Technique (SAT) questionnaire, as a routine component of their medical visit.Results: The qualitative analysis of the Greek data provided results consistent with the European sample. The subsequent field-test showed acceptable internal consistency (Cronbach alpha between 0.67-0.93) and high test-retest reliability (Intraclass Correlation Coefficients ≥ 0.70). Correlations with the generic KIDSCREEN questionnaire indicated good convergent validity. Confirmatory Factor Analysis yielded also acceptable results. Higher HRQoL for taller children suggests that QoLISSY was able to detect significant height-related differences.The scale characteristics for the overall data set identify a high level of quality of life in young respondents, reaching up to 81,8% of the scale for the child- and 74,7% for the parent-reports, with substantial standard deviations indicating the variance across the scale. Regarding gender differences, parents of girls reported higher scores for coping efforts for girls (p=0.006) compared to boys and referred that their children worry less about their future (p=0.033) than parents of boys. Younger children self reported better experiences regarding GH therapy (p=0.005) than adolescents, whereas their parents rated their children higher in levels of Coping (p=0.020). Higher socioeconomic status was positively correlated with children’s Emotional QoL (p=0.037). Regarding the degree of short stature, taller children and adolescents had better HrQoL, both self- and parent-reported, on the scales Physical QoL (pC=0.043), Social QoL (pC=0.031), Emotional QoL (pC=0.004), Coping (pP=0.032) and Total QoL (pC=0.007, pP=0.009). Longer duration of treatment was found to be associated with better self-report Beliefs about stature (p=0.041) and better parent-report Social QoL (p=0.031). Children rated themselves as having higher HrQoL as compared to their parents.The majority of children and adolescents (71.6%) and their parents (82.5%) overestimated patient’s current height. Similar results emerged for the future predicted height with children and parents overestimating it (91.5% and 64.6% respectively). Younger children (p=0.036) and those whose father had a high educational level (p=0.021) perceived their present height with more accuracy. The same pattern was observed for parent perceptions. Parents of older patients (p=0.01) and those having a low educational level (p=0.032) overestimated youths’ current height to a greater degree. When predictions for adult height were examined, younger age of patients (p=0.037), and fathers’ short stature, mothers’ short stature and both parents’ short stature (p=0.022, p=0.005, p=0.012 respectively), were positively related with overprediction in self reports. Concerning parents’ expectations for their children’s final height, fathers’ short stature, mothers’ short stature or both parents’ short stature (p=0.011, p=0.001, p=0.011 respectively) as well as living in province (p=0.021), were positively correlated with overprediction. Parents overestimating children’s current height, reported higher levels of Physical QoL (p=0.016), Social QoL (p=0.001) and Total QoL (p=0.005) for their children. They also had a more positive perception for their children’s experience linked to GH treatment (p=0.039) and referred that their children worry less about their future related to their short stature (p=0.024). Accurate predictions for adult height, on behalf of the parents, were related with higher scores for children’s general beliefs about stature (p=0.049).Conclusions: The Greek version of the QoLISSY questionnaire is psychometrically sound and its use is recommended in further clinical research to ascertain the impact of short stature and treatments in Greek children and families. Children and adolescents with GHD, report high levels of HRQoL. However, patient-related factors such as gender, age, socioeconomic status and degree of short stature affect their psychosocial functioning. Furthermore, duration of GH treatment plays an important role. Parents report worse levels of HrQoL as compared to their children, possibly due to increased anxiety and/or expectations regarding their children.Finally, the results of the present study suggest that the majority of GH treated patients and their parents overestimate the child’s current and predicted height. The relation between overestimation of height and better HrQoL poses the question whether increased perceived height leads to better psychosocial adaptation or if it simply consists a defense mechanism.

Σκοποί: α) η μελέτη των ψυχομετρικών ιδιοτήτων της Ελληνικής έκδοσης του ερωτηματολογίου Quality of Life in Short Stature Youth (QoLISSY), β) η περιγραφή της Ποιότητας Ζωής Σχετιζόμενης με την Υγεία (ΠΖΣχΥ) παιδιών και εφήβων με ανεπάρκεια αυξητικής ορμόνης (Growth Hormone Deficiency, GHD) και η αξιολόγηση της επίδρασης σε αυτήν του βαθμού του χαμηλού αναστήματος, της διάρκειας θεραπείας και λοιπών δημογραφικών χαρακτηριστικών των ασθενών, γ) ο έλεγχος των αντιλήψεων για το παρόν ύψος καθώς και των προσδοκιών για το τελικό ανάστημα παιδιών με GHD, καθώς και των παραγόντων που τις διαμορφώνουν και δ) η αξιολόγηση της συσχέτισης μεταξύ των αντιλήψεων για το ύψος και της ψυχοκοινωνικής λειτουργικότητας των παιδιών με GHD.Μέθοδοι: Οι κλίμακες του πρωτότυπου Ευρωπαϊκού ερωτηματολογίου QoLISSY μεταφράστηκαν στα Ελληνικά, σύμφωνα με κατευθυντήριες οδηγίες γλωσσικής προσαρμογής και δόθηκαν για συμπλήρωση σε 184 παιδιά ηλικιών 8-18 ετών και τους γονείς τους, καθώς και σε 14 γονείς παιδιών 4-7 ετών. Οι απαντήσεις ελέγχου πεδίου (field-test) της Ελληνικής έκδοσης του ερωτηματολογίου QoLISSY αναλύθηκαν. Κατόπιν, το σταθμισμένο πλέον ερωτηματολόγιο QoLISSY μαζί με το ερωτηματολόγιο Silhouette Apperception Technique (SAT) συμπληρώθηκαν από 322 παιδιά και εφήβους (219 αγόρια), που είχαν διαγνωσθεί με GHD, χωρίς κάποιο άλλο υποκείμενο νόσημα και ελάμβαναν θεραπεία με αυξητική ορμόνη, ως συνιστώσα της προγραμματισμένης ιατρικής τους επίσκεψης.Αποτελέσματα: Η ποιοτική ανάλυση των Ελληνικών δεδομένων παρείχε αποτελέσματα συγκρίσιμα με εκείνα του πρωτότυπου ερωτηματολογίου QoLISSY. Ο επακόλουθος έλεγχος πεδίου έδειξε αποδεκτή αξιοπιστία εσωτερικής συνάφειας (Cronbach alpha μεταξύ 0,67-0,93) και υψηλή αξιοπιστία δοκιμής-επανεξέτασης Intraclass Correlation Coefficients ≥ 0,70). Οι συσχετίσεις με το γενικού περιεχομένου ερωτηματολόγιο KIDSCREEN έδειξαν καλή συγχρονική εγκυρότητα. Η επιβεβαιωτική παραγοντική ανάλυση, παρείχε επίσης αποδεκτά αποτελέσματα. Η καλύτερη ΠΖΣχΥ για τα ψηλότερα παιδιά υποδηλώνει ότι το ερωτηματολόγιο QoLISSY μπορεί να ανιχνεύσει στατιστικώς σημαντικές διαφορές που σχετίζονται με το ύψος.Από την ανάλυση των συνολικών δεδομένων προέκυψε ότι τα παιδιά με GHD έχουν σχετικά υψηλό επίπεδο ΠΖΣχΥ φθάνοντας σχεδόν το 82% της κλίμακας στις αναφορές των παιδιών και το 75% στις αναφορές των γονιών τους. Η συνολική ΠΖ των παιδιών σύμφωνα με τους γονείς είναι χειρότερη από εκείνη που αντιλαμβάνονται τα ίδια τα παιδιά.Αναφορικά με το φύλο, οι γονείς των κοριτσιών δήλωσαν ότι τα κορίτσια επιστρατεύουν καλύτερες στρατηγικές αντιμετώπισης του χαμηλού αναστήματος σε σχέση με τα αγόρια (p=0,006), και ανησυχούν λιγότερο για το μέλλον τους σχετικά με το χαμηλό ανάστημα (p=0,033) από ότι οι γονείς των αγοριών. Τα μικρότερα παιδιά ανέφεραν καλύτερες εμπειρίες σχετικά με τη θεραπεία με αυξητική ορμόνη (p=0,0005) από ότι οι έφηβοι, ενώ οι γονείς τους αξιολόγησαν τα μικρότερα παιδιά καλύτερα σε επίπεδο Αντιμετώπισης (p=0,020). Το μεσαίο και το υψηλό κοινωνικοοικονομικό επίπεδο της οικογένειας βρέθηκε να αποτελούν θετικό προγνωστικό παράγοντα της Συναισθηματικής ΠΖ των παιδιών (p= 0.007 και p=0,037 αντίστοιχα). Αναφορικά με το βαθμό του χαμηλού αναστήματος τα ψηλότερα παιδιά και έφηβοι είχαν καλύτερη ΠΖΣχΥ τόσο στις αυτοαναφορές όσο και στις αναφορές των γονέων τους, στις κλίμακες Σωματική ΠΖ (pπ=0,043), Συναισθηματική ΠΖ (pπ=0,004), Κοινωνική ΠΖ (pπ=0,031), Αντιμετώπιση (pγ=0,032) και Ολική ΠΖ (pπ=0,007, pγ=0,009). Τέλος, η μεγαλύτερη διάρκεια θεραπείας βρέθηκε να σχετίζεται με καλύτερα πιστεύω των παιδιών σχετικά με το χαμηλό ανάστημα (p=0,041) και με καλύτερη Κοινωνική ΠΖ (p=0,031) σύμφωνα με τους γονείς τους. Ποσοστό 71,6% των παιδιών υπερεκτιμούν το παρόν ενώ ποσοστό 91,5% το μελλοντικό τους ύψος. Οι γονείς υπερεκτιμούν το παρόν ύψος των παιδιών τους σε ποσοστό 82,5% και το τελικό ανάστημα σε ποσοστό 64,6%. Η ηλικία, το εκπαιδευτικό επίπεδο των γονέων και ο τόπος κατοικίας συσχετίσθηκαν με την ακρίβεια των αντιλήψεων. Τα μικρότερα παιδιά (4-12 ετών) (p=0,022), τα παιδιά με πατέρα υψηλού εκπαιδευτικού επιπέδου (>12 έτη) (p=0,049) και τα παιδιά που μένουν σε πόλη (p=0,010), αντιλαμβάνονται το ύψος τους με μεγαλύτερη ακρίβεια. Το ίδιο μοτίβο παρατηρήθηκε και στις γονικές αντιλήψεις. Η υπερεκτίμηση των γονέων για το ύψος του παιδιού τους βρέθηκε να αυξάνεται με την ηλικία του παιδιού (p=0,001) και σχετίσθηκε σημαντικά με το χαμηλό εκπαιδευτικό επίπεδο της μητέρας (<12 έτη) (p=0,037), το χαμηλό εκπαιδευτικό επίπεδο του πατέρα (p=0,032) και τη διαμονή σε επαρχία (p=0,003). Οι γονείς που υπερεκτιμούν το τωρινό ύψος των παιδιών τους αναφέρουν στατιστικώς σημαντικά καλύτερα επίπεδα Σωματικής (p=0,016) και Κοινωνικής (p=0,001) λειτουργικότητας αλλά και Ολικής ΠΖ (p=0,005) για τα παιδιά τους. Έχουν ακόμα, θετικότερη αντίληψη για τις εμπειρίες του παιδιού τους που σχε¬τίζονται με τη Θεραπεία του (p=0,039), αλλά και στατιστικώς σημαντικά λιγότερες ανησυχίες για το Μέλλον του σε σχέση με το χαμηλό του ανάστημα (p=0,024). Οι γονείς, από την άλλη πλευρά, που θεωρούν ότι το παιδί τους έχει θετικότερη αντίληψη απέναντι στο χαμηλό ανάστημα, είναι εκείνοι που έχουν πιο ρεαλιστικές προσδοκίες για το τελικό του ανάστημα (p=0,049). Καμία συσχέτιση δε βρέθηκε μεταξύ υπερεκτίμησης του αναστήματος από πλευράς των παιδιών και καλύτερης ΠΖΣχΥ.Συμπεράσματα: Το Ελληνικό ερωτηματολόγιο QoLISSY είναι ένα έγκυρο και αξιόπιστο εργαλείο και η χρήση του συνίσταται για τον έλεγχο της επίδρασης του χαμηλού αναστήματος και της θεραπείας του σε παιδιά και εφήβους.Τα παιδιά και οι έφηβοι με GHD δηλώνουν υψηλά επίπεδα ΠΖΣχΥ. Εντούτοις ορισμένοι παράγοντες όπως το φύλο, η ηλικία, η κοινωνικοοικονομική κατάσταση, ο βαθμός του χαμηλού αναστήματος και η διάρκεια της θεραπείας επηρεάζουν τις διάφορες πτυχές της ψυχοκοινωνικής λειτουργικότητάς τους. Το ότι οι γονείς ανέφεραν χειρότερα επίπεδα ΠΖ από τα ίδια τα παιδιά, ενδεχομένως οφείλεται στο ότι συχνά επηρεάζονται στην κρίση τους από τις δικές τους ανησυχίες ή στο ότι διαθέτουν πιο ανεπτυγμένες γνωστικές ικανότητες και εμπειρίες ζωής από τα παιδιά. Τόσο τα παιδιά με χαμηλό ανάστημα όσο και οι γονείς τους, στην πλειοψηφία τους, υπερεκτιμούν το παρόν ύψος αλλά και το προβλεπόμενο τελικό ανάστημα των παιδιών. Η συσχέτιση της υπερεκτίμησης με καλύτερη ΠΖΣχΥ θέτει το ερώτημα αν το να βλέπει κάποιος τον εαυτό του ως ψηλότερο από όσο πραγματικά είναι οδηγεί σε καλύτερη ψυχοκοινωνική προσαρμογή ή αν η υπερεκτίμηση αποτελεί ένα μηχανισμό άμυνας.